Sigbjørn Løes og Per Gunnar Liavaag
Åpent bitt forårsaket av mukocele
Avdelingssjef, Kjevekirurgisk avdeling, Helse Bergen og førsteamanuensis, Institutt for klinisk odontologi, Universitetet i Bergen
Overlege, Øre-nese-halsavdelingen, Helse Bergen
Mukoceler i munnhulen er en relativt vanlig tilstand, og forårsaker som regel lite symptomer. Vi presenterer her en 2,5 år gammel jente som på grunn av en mukocele i tungen utviklet et betydelig anteriort åpent bitt med funksjonelle tygge- og biteproblemer. Etter marsupialisasjon av lesjonen lukket det åpne bittet seg spontant. Malokklusjon som følge av mukoceler er svært sjeldent. Tilfellet illustrerer at bløtvevsforhold i munnen og spesielt tungen kan påvirke skjelettutvikling og vekst i betydelig grad.
Orale mukoceler er cystelignende bløtvevshevelser forårsaket av spyttkjertelobstruksjoner. De kan oppstå fra små overfladiske kjertler, typisk i underleppen, fra noe mer dyptliggende kjertler, typisk i tungens underside eller fra de store spyttkjertlene (1). De kan da ha ulik og ikke alltid konsekvent benevning: For eksempel vil en stor mukocele i munngulvet utgående fra gl. submandibularis ofte kalles en ranula, mens lesjoner til hud, typisk fra gl. parotis, gjerne omtales som sialoceler. Mukoceler er væskefylte, men vil i motsetning til ekte cyster ikke ha cysteepitel. På grunn av salivaproduksjon i kjertelen øker de i størrelse over tid, men veksten begrenses gjerne av at de på et visst tidspunkt sprekker. Residivraten ubehandlet er høy, men lesjonene gir som regel lite symptomer. Vi presenterer en 2,5 år gammel jente som på grunn av en mukocele i tungen utviklet et betydelig åpent bitt, og så vidt vi kjenner til er tilsvarende ikke tidligere rapportert. Etter vellykket kirurgisk behandling lukket bittet seg spontant uten videre kjeveortopedisk behandling.
Kasus
En 2,5 år gammel jente ble henvist til avdelingen på grunn av bite- og tyggeproblemer. Pasienten var frisk, hun hadde tidligere fått diagnostisert en ventrikkelseptumdefekt (VSD) og hadde gjennomgått kirurgisk behandling for en Fallots tetrade. Klinisk undersøkelse viste et betydelig frontalt åpent bitt (figur 1) og en hevelse på tungens underside (figur 2). Det var ingen mistanke om malign sykdom. Lesjonen var relativt fast og ikke øm ved palpasjon, og overliggende mukosa virket normal.
Figur 1. 2,5 år gammel jente med frontalt åpent bitt og påbitt kun på molarene.
Figur 2. Klinisk undersøkelse av tungen viste betydelig fortykkelse.
Pasienten ble henvist til en MR-undersøkelse som viste en cystisk veldefinert lesjon, ca. 30 mm. i diameter sentralt på undersiden av tungen (figur 3), antatt å representere en mukocele. I narkose ble lesjonen marsupialisert (figur 4), med eksisjon av den ytre kapselen sammen med overliggende slimhinne (figur 4a), mens den dype del av kapselen ble suturert til eksisjonskanten (figur 4b). Inngrepet var helt ukomplisert, og tentativ diagnose ble sannsynliggjort etter histopatologisk granskning. Det ble ikke registrert noe residiv, og etter ett år hadde det åpne bittet lukket seg uten tilleggsbehandling (figur 5).
Figur 3. MR (magnetresonnans)-fremstilling av lesjonen, antatt å være en mucocele.
Figur 4 a,b. Marsupialisasjon av lesjonen. Ingen residiv er påvist og tilheling og videre utvikling har vært helt normal.
Diskusjon
Mukoceler kan oppstå overalt i munnhulen, men store lesjoner er vanligst i munngulvet og utgår da oftest fra gl. sublingualis. De er som regel helt benigne av natur, men særlig retromolart kan slike lesjoner indikere et mukoepidermoid carsinom (2). Diagnostisering av munnhulelesjoner hos pediatriske pasienter er generelt utfordrende, og differensialdiagnoser må alltid vurderes (3). Ubehandlet er residivtendensen høy for mukoceler, og kirurgisk behandling er oftest indisert. De vanligste behandlingsformene er eksisjon eller marsupialisasjon. I enkelte tilfeller kan det være indikasjon for å fjerne hele eller deler av en større kjertel (4).
Figur 5. Det åpne bittet korrigerte seg spontant uten videre behandling. Fem år etter kirurgi er okklusjonen helt normal.
Tungepress er en velkjent årsak til frontalt åpent bitt hos barn (5–7), men vi kjenner ikke til at mukoceler er rapportert som årsak til dette tidligere. Da bittet spontant lukket seg etter behandling, antar vi likevel at dette var årsaken i dette tilfellet. Kasuset illustrerer at bløtvevsforandringer kan ha betydelig påvirkning på skeletal vekst og utvikling.
Samtykke
Pasientens foresatte har samtykket til publisering.
Referanser
Carlson ER, Ord RA. Benign Pediatric Salivary Gland Lesions. Oral Maxillofac Surg Clin North Am. 2016; 28: 67–81.
Bai S, Clubwala R, Adler E, Sarta C, Schiff B, Smith RV, Gnepp DR, Brandwein-Gensler M. Salivary mucoepidermoid carcinoma: a multi-institutional review of 76 patients. Head Neck Pathol. 2013; 7: 105–12.
Hills SE, Maddalozzo J. Congenital lesions of epithelial origin. Otolaryngol Clin North Am. 2015; 48: 209–23,
Than JK, Rosenberg TL, Anand G, Sitton M. The importance of sublingual gland removal in treatment of ranulas: A large retrospective study. Am J Otolaryngol. 2020: doi: 10.1016/j.amjoto.2020.102418.
Hotokezaka H, Matsuo T, Nakagawa M, Mizuno A, Kobayashi K.Severe dental open bite malocclusion with tongue reduction after orthodontic treatment. Angle Orthod. 2001; 71: 228–36.
Fraser C. Tongue thrust and its influence in orthodontics. Int J Orthod Milwaukee. 2006; 17: 9–18.
Christiansen RL, Evans CA, Sue SK. Resting tongue pressures. Angle Orthod. 1979; 49: 92–7.
English summary
Løes S, Liavaag, PG
Frontal open bite caused by a mucocele
Nor Tannlegeforen Tid. 2020; 130: 610–2
We report a case of a 2.5 year old girl who developed a severe frontal open bite due to a sublingual mucocele, causing chewing problems. After marsupialization of the cyst, the bite closed spontaneously. Malocclusion due to a mucocele is very uncommon, but this case confirms that pressure from soft tissues may have an important impact on skeletal growth and development. Early diagnosis and treatment, even of benign lesions, may solve functional problems and growth disturbances in the pediatric patient.
Korresponderende forfatter: Sigbjørn Løes, Kjevekirurgisk avdeling – Helse Bergen; postboks 1400, 5021 Bergen. E-post: sigbjorn.loes@uib.no
Artikkelen har gjennomgått ekstern faglig vurdering.
Godtatt for publisering 23.05.2020
Løes S, Liavaag PG. Åpent bitt forårsaket av mukocele. Nor Tannlegeforen Tid. 2020; 130: 610–2
Norsk MeSH: Mukocele; Åpent bitt; Kasusrapporter