Bakgrunn

En 69 år gammel mann ble i januar 2021 henvist til ØNH-avdelingen ved Sykehuset Østfold grunnet tiltagende hevelse og smerter i venstre side av ansiktet. Pasienten var tidligere diagnostisert med alvorlig penicillinallergi, Morbus Bekhterev, ventrikulære ekstrasystoler (VES), hypertensjon, malignt melanom, som var eksidert i 2010 og papillært nyrecellecarsinom med metastase.

Våren 2019 følte pasienten seg uvel. De neste dagene opplevde han smerter i venstre flanke og rygg samt svingende feber og formørket urin. Smertene lignet ikke smerter han tidligere hadde opplevd grunnet Morbus Bekhterev. Pasienten oppsøkte fastlegen som primært tolket symptomene som pyelonefritt, og pasienten ble satt på antibiotikakur. Ved kontroll hos fastlegen mot slutten av antibiotikakuren opplevde han fortsatt smerter og CRP (C-reaktivt protein) ble målt til over 50. Grunnet vedvarende ubehag og forhøyet CRP ble pasienten henvist til Sykehuset Østfold, hvor han ble diagnostisert med papillært nyrecellekarsinom med metastaser til lunger og lever. Pasienten fikk deretter medikamentell cancerbehandling med tyrosinkinasehemmer, Sutent (Sunitiniub).

Pasienten hadde kjent vedvarende mild ising/murring i fra regio 37 i noen måneder før han ble diagnostisert med nyrecellekarsinom. Det var ikke gjort funn hos tannleger som kunne forklare symptombildet. For noen år siden byttet pasienten bostedskommune og startet hos ny tannklinikk i 2019. Januar 2020 ble pasienten diagnostisert med kronisk marginal periodontitt med dype lommer i overkjevens sidesegmenter. Det ble påbegynt systematisk behandling av pasientens periodontitt hos tannpleier. På samme tid følte pasienten at tann 37 også var noe ekstrudert, samt at han hadde noe redusert gapeevne. Utover høsten 2020 var pasienten plaget med sår og sviende tunge, bemerket større reduksjon i gapehøyde og var plaget av at tann 37 føltes enda mer ekstrudert og lingualtippet. Behandlende tannpleier bemerket røde lesjoner bilateralt på pasientens tungerand, noe som ifølge Felleskatalogen er en vanlig bivirkning ved bruk av Sutent. Vinteren 2020/2021 hadde pasienten et sår i lysken som ikke ville gro, og valgte sammen med behandlende lege å seponere Sutent da medikamentet kan gi redusert sårtilheling. I begynnelsen av 2021 var tann 37 så plagsom at han igjen oppsøkte tannlege. Han følte at tannen var betydelig ekstrudert og tippet inn mot en allerede sår tunge. Tannlegen anså tann 37 som tapt og ekstraherte den.

Aktuelt

Ca. tre uker etter tannekstraksjon oppsøkte pasienten sin fastlege med hevelse på venstre side av ansiktet ved kjevevinkelen. CRP ble målt til 104 og temperatur ble målt til 37,4 C°. Munnhulen ble inspisert uten funn av intraorale inflammasjonstegn annet en hevelse. Ekstraoral hevelse var øm ved palpasjon og rødlig sammenlignet med omliggende vev. Fastlegen mistenkte abscessutvikling og henviste pasienten til ØNH ved Sykehuset Østfold.

Ved ankomst sykehuset hadde pasienten tiltagende smerter. Det ble observert hevelse i venstre side av ansiktet og bløte gane, samt trismus og noe svelgeplager (figur 1). Det ble tatt panoramarøntgen (OPG) som viste en stor men relativt velavgrenset oppklaring i regio 37 (figur 2). Det ble rekvirert computertomografi (CT) av ansikt/caput/collum og pasienten ble lagt inn til utredning med 300 mg x 4 klindamycin som primærbehandling i påvente av svar på CT.

CT viste ekspansjon omkransende angulus mandibulae som også omfattet ekstraksjonsalvole etter tann 37 (figur 3). Radiolog beskrev ekspansjon som målte 42 x 40 x 45 mm med sentralt henfall og perifer kontrastladning med assosiert bendestruksjon hvor man også kunne se omkringliggende fettvevsreaksjon. Det forelå flere forstørrede lymfeknuter paratrakealt. Det ble beskrevet i preliminærsvaret fra radiolog at lesjonen kunne representere abscess, men at metastase ikke kunne utelukkes. De påfølgende dagene var pasienten inneliggende på sykehuset og hadde stadig bedring av trismus. Det ble gjort flere forsøk på å aspirere gjennom ekstraksjonsalvole 37 uten funn av puss. Man tok deretter biopsi gjennom bunn av alveole 37 som ble sendt til histopatologisk undersøkelse. Patologisvaret beskrev utbredt nekrose i vevet og funn av nyreceller. Pasienten ble diagnostisert med papillært nyrecellekarsinom med metastase til underkjeven.

Pasienten har gitt skriftlig samtykke til publisering av denne kasusrapporten.

Behandling

Pasienten ble henvises til Radiumhospitalet – Oslo universitetssykehus, for oppstart av strålebehandling. I februar/mars 2021 gjennomgikk pasienten strålebehandling (3 Gy x 18) fordelt på 18 dager mot tumor relatert til mandibelens venstre side, og tolererte bestrålingen tilsynelatende bra (figur 4). Pasienten ble satt på profylaktisk klindamycinkur i 14 dager etter siste stråledose.

Ca. 3 døgn etter siste stråledose opplevde han bedring av smerter i kjeven og økende gapeevne. Samtidig tilkom sårhet i slimhinner, gingiva og venstre side av tunge.

De påfølgende 14 dagene tilkom ekstraoral rubor og hevelse i regionen som var bestrålt og pasienten beskrev det som en følelse av solbrenthet. Han opplevde sårhet i svelg, heshet, globusfølelse og slim i svelg. Videre opplevde han en bismak, delvis tap av smaksans og munntørrhet. Klinisk ble det observeres uttalt gråhvitt belegg på buccal slimhinne samt tungerygg som ved stomatitt.

Ca. 4 uker etter siste stråle dose kontaktet pasienten igjen ØNH-avdelingen ved Sykehuset Østfold grunnet økende smerter fra kjeve og hals. Det var vanskeligheter med matinntak og pasienten hadde følelse av at også tann 36 nå var ekstrudert. Klinisk undersøkelse avslørte trismus og aktiv pussdrenasje fra åpning i slimhinne hvor tann 37 tidligere ble ekstrahert. Pasienten ble satt på en ny kur med klindamycin og anbefalt samtidig daglig skyll av munnhulen med Corsodyl frem til ny kontroll tre dager senere. Ved påfølgende kontroll hadde pasienten ingen aktiv pussdrenasje, mindre intraoral smerter, men fortsatt trismus og det var oppstått åpent bitt og sterk palpasjonsømhet i regio angulus mandibulae.

Panoramarøntgen viste patologisk fraktur i overgangen corpus-ramus mandibulae på pasientens venstre side (figur 5). Pasienten beskrev å ha våknet på natten ca. 5 døgn etter siste stråledose med intense smerter i regionen hvor det nå var en fraktur. Han mistenkte selv at frakturen skulle ha skjedd på dette tidspunktet.

Da det var en åpning i slimhinne over frakturspalten, fortsatte pasienten med 300 mg x 4 klindamycin samtidig som det ble konferert med onkologisk seksjon ved Sykehuset Østfold. Pasienten ble samtidig lagt inn på sykehuset grunnet sterke smerter og vanskeligheter med ernæring. Den påfølgende uken ble klindamycin seponert ved onkologisk seksjon og pasienten fikk hjelp med ernæring og opioidbehandling grunnet sterke smerter, samtidig ble det gjennomført CT- og MR (magnetisk resonans)-undersøkelser og konferert med Kjeve- og ansiktskirugisk avdeling ved OUS. Da man ikke hadde vesentlig dislokasjon av patologisk fraktur og pasienten nylig var blitt bestrålt i kjeven, ble det avgjort å observere frakturen og anbefale myk kost. Etter en uke ble pasientens ernæringstilstand og smertebilde forbedret, hevelse minimert og rubor forsvant. Pasienten ble skrevet ut av sykehuset.

I begynnelsen av mai 2021 oppsto det igjen hevelse rundt frakturspalten i kjeven, pasienten opplevde sensibilitetsnedsettelse ved underleppens venstre side og oppsøkte sin fastlege. Hos fastlegen ble det registrert økt CRP (113) og pasienten ble igjen henvist til Sykehuset Østfold. Det ble observert intraoral hevelse ved retromolare pute i tredje kvadrant med ulcerasjon på grunn av traumatisk påbiting av tann 27, og man startet opp med ny behandlingsrunde med klindamycin, uten innleggelse.

Pasientens ubehag fra kjeven økte de neste ukene (trismus, hevelse og smerter), samtidig som ernæringstilstanden ble forverret. Han beskrev lynende smerter opp mot tinningben og ned mot hals. Pasienten ble på ny innlagt. De påfølgende dagene ble det tatt biopsi samt bakteriologisk prøve fra og rundt ulcerasjon i regio 37. Man fant kun vekst av normalflora og malignitet kunne ikke påvises i biopsert preparat. Pasienten fikk anlagt en perkutan endoskopisk gastrostomi (PEG) for ernæring. Det ble tatt ny CT som nå viste stor dislokasjon i frakturspalten. Pasienten ble henvist til Rikshospitalet for videre behandling av kjeven.

Tidlig i juni 2021 gjennomgikk pasienten en mandibelreseksjon ved Rikshospitalet, hvor deler av begge bruddflater ble resesert samtidig som tann 36 ble ekstirpert. Det ble ikke gjort fiksasjon av distale og proksimale mandibelfragmenter (figur 6). Samtidig ble også tann 27 ekstrahert da denne tannen traumatiserte retromolare pute i tredje kvadrant.

Omtrent en måned postoperativt hadde pasienten begrenset gapeevne og følte at kjeven var ustabil og falt bakover i liggende posisjon. Næringsinntak ble kun gjort gjennom PEG-sonde, men han opplevde likevel at det var bedring i munnen da han opplevde mindre restbivirkninger etter stråling. Pasienten døde primo august 2021 på Sykehuset Østfold.

Drøfting

Nyrekreft er en krefttype hvor ondartet svulst oppstår og utgår fra filtrerende kjertelceller, samlerørceller og overflatevevet i nyrekanalene (1). Det finnes flere typer nyrekreft. Nyrecellekarsinomer er mest utbredt og utgjør cirka 90% av tilfellene (2). Nyrecellekarsinomer kan igjen deles inn i tre undergrupper. Av disse utgjør klarcellet nyrekarsinom ca. 80-90%, papillær nyrecellekarsinom ca. 10-15% og kromofob type utgjør ca. 4-5%. Således er papillær nyrecellekarsinom den nest vanligste cancertypen med opphav i nyrene (2-4). I 2019 ble det totalt registrert 911 nye tilfeller av nyrekreft i Norge, hvor 639 tilfeller var hos menn og 272 hos kvinner. Denne krefttypen forekommer oftest i aldersgruppen 50-70 år, og utgjorde ca. 3% av totalantallet nydiagnostiserte krefttilfeller i Norge i 2019 (3).

Blant pasienter med nyrecellekarsinom vil 20-30 % ha utviklet metastase ved oppdagelse av primærtumor, og 40-50 % vil utvikle metastase etter gjennomgått nefrektomi (5). Organmetastaser ved nyrecellekarsinomer går vanligst til lunger, bein, lever og hjerne, men metastase til andre organer kan også forekomme (6).

De vanligst forekomne primærtumorer med metastase til hode- og hals regionen stammer fra bryst, kjønnsorganer, nyrer og gastrointestinaltraktus hos kvinner, lunger, nyrer, lever og prostata hos menn. Fjernmetastaser til hode- og hals regionen er likevel sjeldne og utgjør kun ca. 1% av malignitetsfunn i hode- og hals regionen (7).

Av 453 rapporterte tilfeller av metastase til kjeve i engelskspråklige litteratur i 2016, utgjorde 73,7 % av tilfellene metastaser til mandibelen. 36 av 453 (7,95 %) tilfeller av metastase til kjevene stammet fra nyrene, og det var dobbelt så mange tilfeller hos menn sammenlignet med kvinner (8).

Dette kasuset illustrerer viktigheten av god klinisk undersøkelse kombinert med bildediagnostikk ved lokaliserte orale symptomer som vedvarer over tid uten kliniske funn som er forenelig med symptombildet. Da pasienten hadde kjent mild ising/murring fra regio 37 i flere måneder før han ble diagnostisert med nyrekreft, og tann 37 etter hvert var ekstrudert, kan det ikke utelukkes at de første symptomene på kreftsykdommen oppstod kjeven.

Takk

Stor takk til pasienten som samtykket til publisering og tok bilder av seg selv. Takk til Kjeve- og ansiktskirurgisk avdeling ved OUS og ØNH Rikshospitalet for vurdering og kirurgisk behandling av pasienten.